患者女，59歲，因重度未控制的哮喘，接受高劑量吸入糖皮質激素（ICS）、支氣管擴張劑、白三烯受體拮抗劑和紅黴素治療1年，并轉診至我院進行生物療法。但病因真相卻是……

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14年前，患者被診斷為哮喘，直至去年，過去的7年中，患者通過使用低劑量ICS症狀控制很好。患者有類風濕性關節炎病史，使用甲氨蝶呤，他克莫司和艾拉莫德治療13年後控制良好。

肺功能檢查

肺量計檢測吸氣、呼氣時均有明顯的氣流受限，與上氣道阻塞相符（圖1A），用力肺活量（FVC）2.30 L（85.1％預計值），一秒鐘用力呼氣容積（FEV1）0.79 L（36.0％預計值），FEV1/ FVC比值34.3％，最大呼氣峰流速（PEF）為1.26 L /s（19.3％預計值）。

圖1 患者的流量-容積曲線。A）首次門診就診時進行的肺量計檢測顯示吸氣和呼氣相氣流受限明顯，與上氣道阻塞一緻。B）肺量計檢測結果顯示，抗真菌治療兩個月後，輕微改善。C）支氣管鏡球囊擴張氣道後肺量計檢測結果顯著改善，一直持續到現在，既開始治療後的18個月。PEF值随時間變化改善，3個時間點的值分别為1.26 L/s（A：19.3%預計值），1.92 L/s（B：29.4% 預計值），3.99 L/s（C：61.0% 預計值）

影像學和支氣管鏡檢查

胸部CT顯示氣管變窄（圖2A-D），無任何其他呼吸道、肺實質、縱隔受累。支氣管鏡檢查證實氣管遠端嚴重狹窄，周圍有多個發白結節（圖2E）。

圖2 患者CT。A）首次轉診至我院前64個月，氣管下段腔内直徑正常（18mm）。B，C）與周圍壁增厚相關的腔内氣管狹窄，13個月前和初次轉診至我院，内徑分别是13mm和6mm。初次轉診至我院時，三維重建顯示氣管遠端狹窄。D）氣管鏡下可見遠端氣管明顯狹窄伴黏膜炎症，周圍多個發白的結節。

結節活檢

非幹酪樣肉芽腫性疾病伴有多核巨細胞及少數類酵母微生物，Grocott銀烏洛托品染色陽性（圖3）。氣管沖洗樣品顯示有新生隐球菌生長。患者被重新被診斷為與局部氣管隐球菌病相關的氣管狹窄。

圖3 活檢結節樣本染色觀察：A）蘇木精和伊紅染色放大倍數顯示多核巨細胞和少量類酵母菌微生物（箭頭，×400原始放大倍數）。B）Grocott銀烏洛托品染色顯示大小不同的圓形酵母細胞（×400原始放大倍數）。

治療

開始使用氟康唑400 mg /日，治療2個月。患者呼吸道症狀、管腔狹窄、吸氣和呼氣流量限制均得到輕微改善（圖1B）。随後，對其進行支氣管鏡球囊氣道擴張術，患者得到顯著改善。抗真菌治療6個月後痰培養仍為陽性。因此，開始使用兩性黴素B和氟胞嘧啶再誘導抗真菌治療2周，然後用氟康唑維持治療12個月。治療開始後18個月，患者保持相對健康，PEF改善為3.99 L / s（61.0％預計值）（圖1 C）。哮喘治療也相應減少。

總結

長期ICS和抗風濕藥物可以引起局部和全身免疫抑制，可導緻氣管隐球菌病。臨床醫生應意識到感染性肉芽腫所緻的氣管狹窄，這是一種極罕見的類似哮喘的疾病，對于免疫力低下的患者應尤為注意。

醫脈通編譯整理自：

HibinoMakoto,Horiuchi Shigeto,Kondo Tetsuri,Localized Tracheal CryptococcosisMisdiagnosed as Severe Refractory Asthma.[J] .Am. J. Respir. Crit. Care Med.,2020, 202: e92-e94.

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